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GRANULOMA EOSINOFILO DA COLUNA CERVICAL COM MANIFESTAÇÃO NEUROLOGICA, LIQUORICA E RADIOLOGICA ATÍPICA UMBERTINA CONTI REED * ANTONIO UMBERTO BRESOLIN * ANTONIO BRANCO LEFÈVRE ** A oportunidade que tivemos de observar um caso de granuloma eosinófilo localizado na apófise espinhosa da 6- vértebra cervical, em menino de 10 anos de idade, propiciou-nos uma revisão do assunto, que é ainda bastante contro- vertido em muitos de seus aspectos. Este nosso paciente apresenta várias par- ticularidades que tornaram o diagnóstico difícil a princípio, antes que tivesse- mos uma biópsia conclusiva. Destacam-se dentre estas particularidades a lo- calização em apófise espinhosa da coluna cervical, o quadro neurológico e, principalmente, os achados no exame do líquido cefalorraqueano ( L C R ) que sugeriam processo inflamatorio. A presente publicação tem por finalidade re- gistrar estes aspectos incomuns e dar destaque ao bom resultado obtido com a terapêutica por corticóide associada à radioterapia. No capítulo das reticuloendotelioses não lipídicas estão incluídas três sín- dromes: reticuloendoteliose aguda (doença de Letterer-Siwe), síndrome de Hand-Schüller-Christian e granuloma eosinófilo. Estas três entidades clínicas podem ser agrupadas numa única entidade clínico-patológica por acometerem predominantemente crianças e indivíduos jovens, e por apresentarem idêntico quadro histopatológico, isto é, proliferação histiocitária inflamatoria, algumas vezes com formação de lesões granulomatosas; são consideradas atualmente como expressões anátomo-clínicas que variam desde lesão osteolítica benigna até doença sistêmica fulminante. Lichtenstein é o autor do termo genérico "Histiocitose X" para designar estas três entidades. Apesar da teoria atual- mente mais aceita considerar estas formas clínicas como partes de uma mesma entidade nosológica, queremos salientar a opinião de Lieberman e col. 28 , fron- talmente diversa, afirmando inclusive que o termo histiocitose X é desnecessá- rio e pode induzir a erros terapêuticos. A etiología e natureza do processo não foram ainda esclarecidas, sendo porém a evolução bem estabelecida. Num estágio precoce a lesão consiste em proliferação, em camadas, de massas de histiócitos mononucleares não vacuo- lizados sem infiltração eosinofílica. Ulteriormente acumulam-se os eosinófi- Trabalho do Departamento de Neuropsiquiatria da Faculdade de Medicina da Universidade de São Paulo: * Médicos Residentes; ** Professor Adjunto.

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GRANULOMA EOSINOFILO DA COLUNA CERVICAL COM MANIFESTAÇÃO NEUROLOGICA, LIQUORICA

E RADIOLOGICA ATÍPICA

UMBERTINA CONTI REED *

ANTONIO UMBERTO BRESOLIN *

ANTONIO BRANCO LEFÈVRE **

A oportunidade que tivemos de observar um caso de granuloma eosinófilo localizado na apófise espinhosa da 6- vértebra cervical, em menino de 10 anos de idade, propiciou-nos uma revisão do assunto, que é ainda bastante contro­vertido em muitos de seus aspectos. Este nosso paciente apresenta várias par­ticularidades que tornaram o diagnóstico difícil a princípio, antes que tivesse-mos uma biópsia conclusiva. Destacam-se dentre estas particularidades a lo­calização em apófise espinhosa da coluna cervical, o quadro neurológico e, principalmente, os achados no exame do líquido cefalorraqueano ( L C R ) que sugeriam processo inflamatorio. A presente publicação tem por finalidade re­gistrar estes aspectos incomuns e dar destaque ao bom resultado obtido com a terapêutica por corticóide associada à radioterapia.

N o capítulo das reticuloendotelioses não lipídicas estão incluídas três sín­dromes: reticuloendoteliose aguda (doença de Letterer-Siwe) , síndrome de Hand-Schüller-Christian e granuloma eosinófilo. Estas três entidades clínicas podem ser agrupadas numa única entidade clínico-patológica por acometerem predominantemente crianças e indivíduos jovens, e por apresentarem idêntico quadro histopatológico, isto é, proliferação histiocitária inflamatoria, algumas vezes com formação de lesões granulomatosas; são consideradas atualmente como expressões anátomo-clínicas que variam desde lesão osteolítica benigna a t é doença sistêmica fulminante. Lichtenstein é o autor do termo genérico "Histiocitose X" para designar estas três entidades. Apesar da teoria atual­m e n t e mais aceita considerar estas formas clínicas como partes de uma mesma entidade nosológica, queremos salientar a opinião de Lieberman e col. 2 8 , fron-ta lmente diversa, afirmando inclusive que o termo histiocitose X é desnecessá­rio e pode induzir a erros terapêuticos.

A etiología e natureza do processo não foram ainda esclarecidas, sendo porém a evolução bem estabelecida. N u m estágio precoce a lesão consiste em proliferação, e m camadas, de massas de histiócitos mononucleares não vacuo-lizados sem infiltração eosinofílica. Ulteriormente acumulam-se os eosinófi-

T r a b a l h o do D e p a r t a m e n t o de N e u r o p s i q u i a t r i a da F a c u l d a d e de Medic ina da Unive r s idade de São P a u l o : * Médicos Res iden t e s ; ** Professor Ad jun to .

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los, linfócitos, plasmócitos e células gigantes multinucleadas. Concomitante-mente, vacúolos claros que parecem conter colesterol surgem dentro dos his-tiócitos. Quando o processo é fulminante, a morte pode ocorrer antes que ocorra a vacuolização. Histiócitos vacuolizados, "foam cells", entremeados com eosinófilos são encontrados após vários meses. N a cronificação, os fibroblastos invadem a lesão, a qual neste estágio é um xantoma típico que pode evoluir durante anos ou eventualmente curar com cicatrizes. A histología não serve como critério prognóstico. As expressões clínicas e o prognóstico estão na de­pendência da localização das lesões, grau de disseminação e idade do paciente 5 .

Conforme Elian e c o l . 1 3 , as xantomatoses generalizadas podem acometer o s istema nervoso mediante dois mecanismos: o mais comum é a compressão encefálica ou medular por depósito subdural de tecido xantomatoso; o outro é a infiltração intracerebral ou espinal pelo xantoma-granulomatoso.

O granuloma eosinófilo, contitui um estágio localizado e doença benigna com uma ou várias lesões líticas confinadas ao esqueleto, deixando todos os outros s istemas e órgãos aparentemente intactos. A participação visceral é pouco freqüente, não existindo hepatoespienomegalia nem adenopatias, porém infil­trações pulmonares de aspecto nodular do granuloma eosinófilo podem coexistir com ou sem lesões ósseas associadas. Oberman 3 3 estudando estas três síndro­mes (granuloma eosinófilo do osso, doença de Hand-Schüller-Christian e doença de Letterer-Siwe) refere 6 casos com eosinofilia discreta, destes apenas 2 com o diagnóstico de granuloma eosinófilo, e três pacientes com linfoadenopatia cer­vical, interrogando quanto ao valor destes achados como ajuda diagnostica. Elevação da taxa de hemossedimentação e discreta leucocitose são referidas por Davidson e Shillito 1 0 . Radiológicamente o aspecto comum do granuloma eosi­nófilo em ossos, exceto as vértebras, é o de lesão lítica primária de aspecto irregular, podendo ou não apresentar fino anel de esclerose em volta de suas margens 4- 25> 3 5 - 3 9 . A reação óssea que na fase aguda inexiste ou é discreta, torna-se evidente à medida que as lesões regridem. Os achados radiológicos costumeiros do granuloma eosinófilo na coluna vertebral são: vértebra plana *. 6 . 9 , lesão lítica no centro e arco 7< 1 1 , ou simplesmente rarefação óssea sem alterações reacionais na fase inicial 3 1 . 3 2 . Conforme Davidson e Shillito 1 0 , as anormalidades radiológicas da coluna vertebral podem se apresentar como lesão lítica em sacabocado "punched-out", erosão parcial do corpo ou arco da vértebra comprometida, ou como a mais comum etiologia de vértebra plana ou doença de Calvé. Massa de tecido mole pode, ou não, ser vista radiológicamen­te. Kaye e Freiberger 2 5 descrevem dois casos de granuloma eosinófilo da coluna vertebral sem vértebra plana, cuja imagem radiológica mostrava lesão lítica envolvendo os arcos neurais posteriores, apêndices e a porção posterior dos corpos vertebrais; estes autores acrescentam ter conhecimento de apenas mais dois casos desta enfermidade sem vértebra plana. Liebeskind e col. 2 9

referem um caso em que o acometimento vertebral consistia apenas e m discreta redução da altura do corpo vertebral da quarta vértebra lombar com desmine-ralização da mesma. Faué e col. 1 4 chamaram atenção para dois aspectos muito significativos quanto ao diagnóstico radiológico do granuloma eosinófilo: o aparecimento de sombras paravertebrais devidas ao tecido granulomatoso

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extra ósseo e imagem de condensação linear horizontal localizada centralmente no corpo vertebral colapsado e que constitui o primeiro sinal de regeneração, persistindo à medida que o corpo vertebral recupera sua altura. A perimielo-grafia pode evidenciar imagem compatível com processo expansivo extradural, demonstrado por alguns autores 1 0 ' 2 n . A localização mais freqüente do gra­nuloma eosinófilo é no osso frontal +.

Os sintomas, nos casos de granuloma eosinófilo, são devidos à lesão local e consitem geralmente em dor localizada podendo ser acompanhada de edema, rubor e febrícula. Quando existe comprometimento neurológico, em algumas ocasiões, o mais comum é paraplegia crural conseqüente ao colapso completo do corpo vertebral. Fratura patológica é rara : í ! l .

Quanto à terapia do granuloma eosinófilo a maioria dos autores obteve bons resultados com corticosteróides sintéticos a longo prazo (Avioli e col. havendo concordância em afirmar que a resposta é excelente a curto prazo, com grande risco de recorrência do quadro neurológico e radiológico 2 ,;- 24> -~. En­tre nós Flosi e col. 15> 1 H- 1 7 obtiveram resultados brilhantes em pacientes tra­tados com ACTH, porém tratavam-se de casos de doença de Hand-Schüller-Christian, havendo apenas um caso de granuloma eosinófilo. A indicação ci­rúrgica nos casos de granuloma eosinófilo, conforme Glatt 2 , ) , pode acelerar ou desencadear a progressão da doença para a forma de Hand-Schüller-Christian, não devendo ser usada senão como método diagnóstico. Atualmente é admi­tido que a curetagem local tem plena indicação porque, além de prover material para exame anátomo-patológico, é útil como terapia definitiva. As recidivas após cirurgia são raras. Em relação à radioterapia, os dados de literatura demonstram pronta melhora do tecido ósseo com doses que variam de 450 a 750 rads divididas em 3 ou 4 doses, segundo Davidson e Shillito 1 ( 1 e de 200 a 600 rads conforme outros autores v ¿ - ' n - H 1- 'A2, 'M, com reduzido risco de recorrên­cia no mesmo local. Mesmo ocorendo desenvolvimento de novos granulomas em outros locais, a resposta é satisfatória : n - : i 2 . Hansen 2 2 , no entanto, admite que as doses habituais de radioterapia falham em alguns casos e emprega doses bem maiores. Conforme Davidson e Shillito 1 0 , a resolução dos sintomas e sinais, com uso de radioterapia, excluindo a vértebra plana, ocorre entre dois meses e dois anos; estes autores aconselham a imobilização da coluna vertebral após radioterapia quando há comprometimento do corpo vertebral e apenas curta imobilização quando este acometimento é menos extenso. Tendo em vis­ta a alta sensibilidade à radioterapia, esta tem ampla indicação, com ou sem excisão subtotal prévia do granuloma eosinófilo.

OBSERVAÇÃO

J. N. C , com 10 a n o s de idade, sexo mascu l ino , i n t e r n a d o em 22-05-73, q u e i x a n d o -se de dor cerv ica l n a a l t u r a de C5-C6, sem i r r ad i ação , e x a r c e b a n d o - s e com a mov i ­m e n t a ç ã o do s e g m e n t o cefál ico e a p r e s e n t a n d o a l ív io com uso de ana lgés i cos . Após cerca de 8 meses , e s t a s i n t o m a t o l o g i a se a g r a v o u a c o m p a n h a n d o - s e de f r aqueza n a m ã o d i r e i t a e, a seguir , no m e m b r o infer ior d i re i to . P r o g r e s s i v a m e n t e o p a c i e n t e p a s ­sou a a p r e s e n t a r f a l t a de força n a m ã o e s q u e r d a e m e m b r o inferior e sque rdo de m e ­nor i n t ens idade que ã d i r e i t a . Nos a n t e c e d e n t e s pessoais e f ami l i a res não h a v i a n a d a

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digno de no t a . Ao e x a m e físico a p r e s e n t a v a - s e em bom e s t a d o ge ra l . Exame neu­rológico — Défici t m o t o r nos m e m b r o s à d i r e i t a ev idenc iáve l à s m a n o b r a s de oposição, com predomin io no m e m b r o supe r io r d i re i to , p r i n c i p a l m e n t e na mão , sendo o déficit m o t o r nos m e m b r o s à e s q u e r d a m u i t o d i sc re to ; h ipo ton i a no m e m b r o super io r d i re i to ; dor ce rv ica l e s p o n t â n e a de m é d i a in tens idade , e x a c e r b a n d o - s e à m o v i m e n t a ç ã o do s e g m e n t o cefál ico e à c o m p r e e n s ã o da s apófises e s p i n h o r a s de C5-C7. Exames comple­mentares —• E x a m e h e m a t o l ó g i c o : h e m o g l o b i n a l l , 9 g / 1 0 0 m l ( 7 4 % ) ; leucoci tos 10.200/ m m : i ( b a s t o n e t e s neu t ró f i lo s 4 T , s e g m e n t a d o s neu t róf i los 5 7 % , eosinófi los 2 % , l infó-ci tos 3 2 % , monóc i tos 5 % ) . Gl icemia e t a x a de u ré i a d e n t r o dos l imi tes da n o r m a ­l idade. R e a ç ã o de M a n t o u x n e g a t i v a . E x a m e de u r i n a t ipo 1 sem p a r t i c u l a r i d a d e s . P e s q u i s a de baci lo de Koch n a u r i n a n e g a t i v o . E x a m e de l íquido c e f a l o r r a q u e a n o ( L C R ) : p u n ç ã o lombar , p ressão inicial 13cm de á g u a ; após r e t i r a d a de 10ml do líquido, p r e s são final 2cm de á g u a ; l ímpido e incolor ; 66 l e u c ó e i t o s / m m : t (100% l in fóc i tos ) ; p r o t e í n a s to t a i s 200mg% c lore tos 7 1 5 m g % ; gl icose 3 5 m g % ; r e a ç ã o de T a k a t a - A r a po­s i t i va t ipo mi s to ; r eações de P a n d y e N o n n e f o r t e m e n t e pos i t ivas ; reações de Was -s e r m a n n , Steinfeld e W e i n b e r g n e g a t i v a s . R a d i o g r a f i a s do t ó r a x r e v e l a r a m a p e n a s d i sc re t a r e a ç ã o p l eu ra l à d i re i ta , que o r ad io log i s t a i n t e r p r e t o u como " seqüe la p leu­r a l " . R a d i o g r a f i a s da co luna l ombar e t o r á c i c a sem a l t e r a ç õ e s p a t o l ó g i c a s ; r ad io ­g ra f i a s da co luna ce rv ica l m o s t r a v a m aspec to i r r e g u l a r d a apófise esp inhosa de C6, a p r e s e n t a n d o d i m i n u i ç ã o de e spessu ra e com á r e a de r a r e f a ç ã o n a base (fig. 1 ) ; a pe r imie logra f i a r eve lou e s t a r p e r m e á v e l o c a n a l r a q u e a n o .

E m face dos r e s u l t a d o s do e x a m e do LCR e da s r ad iog ra f i a s de t ó r a x a d m i t i u - s e a h ipó tese de q u e a lesão v e r t e b r a l r e su l t a s se de e t io log ía t u b e r c u l o s a , a p e s a r das a l ­t e r a ç õ e s r ad io lóg icas d a c o l u n a ce rv ica l não s u g e r i r e m m a l de P o t t . Foi p re sc r i t a m e d i c a ç ã o específ ica ( s t r ep tomic ina , e t h a m b u t o l e h i d r a z i d a ) a s soc iada a c ó r t i c o t e r a p i a (Met icor ten , 40mg d i á r i o s ) . H o u v e a c e n t u a d a m e l h o r a c l ínica , com n o r m a l i z a ç ã o do LCR após o déc imo dia . O pac i en t e foi e n t ã o e n c a m i n h a d o à Cl ínica Or topéd ica onde foi r e a l i z a d a biopsia, com r e t i r a d a de m a t e r i a l d a apófise e sp inhosa da v é r t e b r a pa ­to lóg ica cujo r e s u l t a d o foi o s e g u i n t e : m a t e r i a l cons t i t u ído de tec ido ósseo escasso e g r a n d e q u a n t i d a d e de p a r t e s moles ; microscopía m o s t r o u tec ido ósseo n o r m a l e p a r t e s

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moles com d i sc re tos s ina is de processo i n f l a m a t o r i o crônico . R e t i r a d o o cor t icóide do e s q u e m a t e r a p é u t i c o e m a n t i d o o e s q u e m a t r íp l ice , h o u v e a g r a v a m e n t o p rogress ivo d a s i n t o m a t o l o g i a neu ro lóg i ca q u e e s t a v a p r a t i c a m e n t e n o r m a l i z a d a no m o m e n t o da t r a n s f e r ê n c i a do p a c i e n t e p a r a Cl ínica Or topéd ica , sendo o p a c i e n t e r e a d m i t i d o n a Cl ín ica Neuro lóg ica .

N e s t a ocas ião , ao e x a m e físico, o p a c i e n t e a p r e s e n t a v a - s e em bom e s t a d o gera l , com m a n c h a s h i p o c r ô m i c a s d e s c a m a t i v a s l oca l i zadas n a face d i a g n o s t i c a d a s como p t i r i a s i s a l b a . Ao e x a m e neuro lóg ico a p r e s e n t a v a q u a d r o les ional de m o t o n e u r ô n i o infer ior p a r a m e m b r o s super io res , c a r a c t e r i z a d o por défici t motor , re f lexos p rópr io -cep t ivos d iminu idos s i m é t r i c a m e n t e , h ipo ton ia , e i n t e n s a h ipo t ro f i a dos m ú s c u l o s d a s lo jas t e n a r e h i p o t e n a r ; q u a d r o lesional de m o t o n e u r ô n i o supe r io r p a r a m e m b r o s in­fer iores , c a r a c t e r i z a d o por s ina is def ic i tá r ios e de l i b e r t a ç ã o p i r a m i d a l ; o e x a m e da sens ib i l idade m o s t r a v a a p e n a s do r à c o m p r e s s ã o d a apófise e sp inhosa de C6 e aos m o v i m e n t o s de l a t e r a l i z a ç ã o d a cabeça . E x a m e do L C R : p u n c ã o l o m b r a r , pi 5cm de á g u a , pf ze ro ; l íqu ido l e v e m e n t e x a n t o c r ô m i c o ; l eucoc i tos 3 4 / m m 3 ( l infóci tos 8 5 % , m o n ó c i t o s 1 5 % ) ; p r o t e í n a s t o t a i s 1 4 0 0 m g % ; c lo re tos e glicose n o r m a i s ; r e a ç ã o de ben -join 22222.20000.01222; r e a ç ã o de T a k a t a - A r a pos i t iva t ipo m i s t o ; r eações de P a n d y e N o n n e f o r t e m e n t e pos i t i va s ; r eações de f i xação de c o m p l e m e n t o e de f locu lação n e g a ­t i v a s ; m a n o b r a de S tookey bloqueio p a r c i a l ; e x a m e bac te r io lóg ico d i r e to e c u l t u r a n e ­ga t i vos .

R e e s t u d a n d o - s e o caso, o r a d i o l o g i s t a a d m i t i u que a lesão óssea da apófise espi­n h o s a e r a s u g e s t i v a de g r a n u l o m a eosinófilo. Foi s a l i e n t a n d o o fa to da n í t i d a m e l h o r a c l ín i ca e l a b o r a t o r i a l n a v igênc i a de c ó r t i c o t e r a p i a e o r e a g r a v a m e n t o q u a n d o h o u v e a s u s p e n s ã o d a r e fe r ida m e d i c a ç ã o . E m v i s t a dis to , r e t i r o u - s e o e s q u e m a t r íp l ice e re in ic iou-se u n i c a m e n t e a c ó r t i c o t e r a p i a (Me t i co r t en 40mg d i á r i o s ) . Após o s é t imo dia do início d e s t a m e d i c a ç ã o o e x a m e do LCR e m p u n ç ã o l o m b a r m o s t r o u : pi 10 cm de á g u a , pf ze ro ; l íquido l e v e m e n t e x a n t o c r ô m i c o ; l eucoc i tos 9 6 / m m 3 ( l infóci tos 8 0 % , m o n ó c i t o s 1 5 % , neu t ró f i lo s 5 % ) ; p r o t e í n a s t o t a i s 3 8 0 m g % ; c lore tos e gl icose n o r m a i s ; r e a ç ã o de benjoin 21122.20000.12210; r e a ç ã o de T a k a t a - A r a pos i t iva t ipo mi s to ; r eações de P a n d y e N o n n e f o r t e m e n t e pos i t i va s ; m a n o b r a de Stookey, b loqueio pa rc i a l . N e s t a o c a s i ã o j á se o b s e r v a v a n í t i d a m e l h o r a do q u a d r o neuro lóg ico . No v igés imo d ia da c ó r t i c o t e r a p i a a s r a d i o g r a f i a s do e sque l e to n ã o a p r e s e n t a v a m q u a l q u e r a n o r m a l i d a d e . N o t r i gé s imo dia a e l e t r o m i o g r a f i a e ve loc idade de condução n ã o r e v e l a r a m a n o r m a ­l idades . No q u a d r a g é s i m o d ia d a c ó r t i c o t e r a p i a n o v a biopsia da c o l u n a ce rv ica l n ã o r eve lou n a d a d igno de n o t a . O e x a m e neuro lóg ico m o s t r a v a a p e n a s d i sc re t a di­m i n u i ç ã o de força m u s c u l a r , ev idenc iáve l a p e n a s à s m a n o b r a s de oposição nos m e m ­bros à d i re i t a , com ligeiro p r e d o m í n i o no m e m b r o infer ior d i re i to . N e s t a ocas ião t i n h a - s e p r o g r a m a d o a r e t i r a d a do cor t icó ide p a r a q u e fosse e x e c u t a d a n o v a biópsia, q u a n d o o p a c i e n t e recebeu a l t a a pedido.

Após 109 dias , o p a c i e n t e r e t o r n o u re fe r indo t e r p e r m a n e c i d o a s s i n t o m á t i c o d u ­r a n t e u m mês , q u a n d o s u b i t a m e n t e a p r e s e n t o u , no espaço de 15 dias , t r ê s episódios de dor de for te i n t e n s i d a d e n a r e g i ã o s u p r a e s c a p u l a r d i r e i t a com i r r a d i a ç ã o p a r a o coto­velo . Ao m e s m o t e m p o n o t o u o r e a p a r e c i m e n t o de f r a q u e z a m u s c u l a r , i n i c i a l m e n t e n a s m ã o s e b r aços e, a seguir , no m e m b r o infer ior d i re i to , com evo lução p rogres s iva . O e x a m e cl ínico m o s t r a v a a p e n a s l i n f o a d e n o p a t i a na cade ia cerv ica l l a t e r a l d i r e i t a com gâng l io s de t a m a n h o v a r i á v e l , móveis , n ã o dolorosos. O e x a m e neuro lóg ico mos ­t r a v a t e t r a p a r e s i a , com p redomín io no hemico rpo d i re i to e, nes te , nos s e g m e n t o s d is ta i s , m i s t a do t ipo n e u r ô n i o m o t o r infer ior nos m e m b r o s supe r io re s e do t ipo n e u r ô n i o m o ­t o r supe r io r nos m e m b r o s infer iores ; ao e x a m e da sens ib i l idade , a p r e s e n t a v a a p e n a s a l t e r a ç õ e s da sens ib i l idade sub j e t i va . R a d i o g r a f i a s do c rân io , t ó r a x , ossos longos e q u a d r i l n o r m a i s ; r a d i o g r a f i a s d a co luna v e r t e b r a l sem a l t e r a ç õ e s , a n ã o se r i m a g e m de a m p u t a ç ã o p a r c i a l da apóf ise e sp inhosa de C6 (c i rú rg ica , r e a l i z a d a n a i n t e r n a ç ã o a n t e r i o r ) . H e m o g r a m a , g l icemia , u r é i a e e x a m e de u r i n a t ipo 1 n o r m a i s . Q u a t r o e x a m e s de LCR r e a l i z a d o s no 10?, 14v, 19-.' e 45? d ia d a r e i n t e r n a ç ã o , m e d i a n t e p u n ç ã o l ombar , todos r e v e l a r a m a spec to l ímpido e incolor , r eações de P a n d y e N o n n e for te ­m e n t e pos i t i va s ; sendo os d e m a i s r e s u l t a d o s a p r e s e n t a d o s na t a b e l a 1. O pac i en t e

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fez uso de cor t i cos te ró ides a p e n a s no per iodo e n t r e o 14* d ia e o 19? dia de r e i n t e r n a -ção . E le t ro fo rese de p r o t e í n a s do LCR no 46" d ia de r e i n t e r n a ç ã o r eve lou a p e n a s a u ­m e n t o de g a m a g l o b u l i n a ( 2 5 % ) .

E m v i s t a da s a l t e r a ç õ e s nos e x a m e s do LCR, p r i n c i p a l m e n t e o do 14"? d ia ( T a ­bela 1) , a l i ado ao fa to de d u a s biopsias a n t e r i o r e s t e r e m sido n e g a t i v a s p a r a h i s t io -c i tose X, e s t e d iagnós t i co foi colocado em dúv ida , pa s sando- se à pesqu i sa de p roces ­sos i n f l a ma to r i o s do s i s t e m a ne rvoso . F o r a m rea l i zados os s egu in t e s e x a m e s : i n t r a d e r m o r e a ç ã o t a r d i a p a r a t u b e r c u l o s e , b l a s tomicose e h i s top la smose , sendo a p e n a s •esta ú l t i m a pos t iva . Reações no LCR p a r a b las tomicose s u l - a m e r i c a n a , h i s t op l a smose e t o ru lose f o r a m n e g a t i v a s ; imunoe le t ro fo re se do LCR reve lou I g A 1 0 m g % , IgM 3 4 m g % , IgG 2 8 0 m g % , com a l t e r a ç õ e s q u a n t i t a t i v a s da s p r o t e í n a s do LCR, d e m o n s ­t r a n d o a ex i s t enc i a de t r a n s u d a ç ã o po r a u m e n t o de p e r m e a b i l i d a d e da b a r r e i r a h e -m a t o - l i q u ó r i c a . Biópsia de l infonódo d a cade i a cerv ica l l a t e r a l r eve lou a p e n a s l infoa-den i t e c rôn ica lnespecíf ica . D u r a n t e es te t e m p o o p a c i e n t e r ecebeu a p e n a s ana lgés i cos .

Como n e n h u m dos e x a m e s r ea l i zados fosse conclus ivo p a r a o e s c l a r e c i m e n t o d i ag ­nós t ico , no 50« d ia da r e i n t e g r a ç ã o o p a c i e n t e foi s u b m e t i d o a mie loc in t i l og ra f i a com a l b ú m i n a m a r c a d a , que ev idenc iou b loque io t o t a l ao n íve l de T I . No d ia s e g u i n t e foi r e a l i z a d a l a m i n e c t o m i a n a a l t u r a de C6, sendo r e t i r a d o s f r a g m e n t o s da l â m i n a des t a v é r t e b r a e t ec idos v iz inhos . O e x a m e a n á t o m o - p a t o l ó g i c o des t e m a t e r i a l conf i rmou a s u s p e i t a inicial de g r a n u l o m a eosinófilo. No te - se que no m o m e n t o de s t a biópsia h a ­v i a m decor r idos 35 d ia s sem a d m i n i s t r a ç ã o de cor t icóides . Após e s t a b ióps ia o pa ­c ien te n o v a m e n t e passou a receber cor t i cos te ró ides assoc iados a r a d i o t e r a p i a n u m a dose t o t a l de 4000 r a d s em 30 dias . Após o t é r m i n o da r a d i o t e r a p i a o p a c i e n t e r ecebeu a l t a , e n e s t a ocas ião e s t a v a p r a t i c a m e n t e a s s in tomá t i co , m o s t r a n d o a p e n a s d i sc re t a d i m i n u i ç ã o de força e m hemico rpo d i re i to . P o r ocas ião d a a l t a h o s p i t a l a r o e x a m e do LCR m o s t r a v a a p e n a s h i p e r p r o t e i n o r r a q u i a ( 5 0 8 m g % ) com reações de P a n d y e N o n n e f o r t e m e n t e pos t ivas . Após u m m ê s o p a c i e n t e r e t o r n o u ao a m b u l a t ó r i o , a i n d a fazendo uso de cor t i cos te ró ides (Met icor ten , 40m d iá r ios ) c o m p l e t a m e n t e a s s i n t o m á t i c o e m o s ­t r a n d o , ao e x a m e neuro lóg ico , a p e n a s a seqüe la da s a l t e r a ç õ e s t ró f i cas n a s mãos . N e s t a ocas i ão foi r epe t ido o e x a m e do LCR q u e r e s u l t o u i n t e i r a m e n t e n o r m a l sendo, a seguir , i n i c i ada a r e t i r a d a g r a d a t i v a dos cor t i cos te ró ides .

COMENTÁRIOS

O acometimento da coluna vertebral pelo granuloma eosinófilo e outras

histiocitoses é referido na literatura com incidências muito variáveis: 1,5%

2, is, si, 32, se. 1 % 34. 12,5% 1 2 ; 14% 3 8 ; 17,5%) 3 3 ; 20%? 2 1 . E m geral a lesão é lo­

calizada no corpo vertebral de uma ou mais vértebras; no entanto, o arco e o

processo espinhoso, também podem estar comprometidos 1 4 . O local de acome­

timento mais freqüente da coluna vertebral pelo granuloma eosinófilo é a re­

gião tóraco-lombar, havendo poucas referências à localização em coluna cer­

vical 3 0 . O grupo etário acometido pelo granuloma eosinófilo, conforme esta-

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tística de Oberman ™, variou de 13 meses a 68 anos, sendo 11 pacientes com idade inferior a 20 anos, numa mostragem de 17 pacientes. No trabalho pu­blicado por Davidson e Shillito 1 0 encontramos referência a um paciente de três meses de idade.

O quadro radiológico do caso em discussão, limita-se ao aspecto irregular da apófise espinhosa de C6 com diminuição de espessura, e com área de rare-fação na base e sem alterações reacionais, fato este que levou o radiologista a suspeitar de granuloma eosinófilo.

Não encontramos na literatura nenhuma referência a alteração do LCR de tipo inflamatorio, como neste caso, o que o torna realmente incomum. A única referência à alteração do LCR por nós encontrada, é a de um caso pu­blicado por Gibson e Eisen 1 9 , com proteinorraquia de 180mg%, em que havia bloqueio completo à raquimanometria.

Queremos destacar a excelente resposta que obtivemos com uso de cor-ticosteróides, com relação à melhora clínica do paciente e à recorrência da sintomatologia quando foi suprimida esta terapêutica. Isto está de acordo com o referido por vários autores 2 . fi. 2 í . 2 7 e talvez justifique o fato da nega-tividade das duas primeiras biópsias realizadas na vigência de corticoterapia, pois só obtivemos resultados de biósia compatível com granuloma eosinófilo quando deliberadamente suprimimos tal medicação.

O exame neurológico costuma ser normal nos casos de granuloma eosinó­filo da coluna vertebral, mesmo quando ocorre colapso vertebral. O acometi-mento de uma ou mais vértebras pelo granuloma eosinófilo pode ser assinto-mático ou existir apenas referência de dor localizada 9 . 12> 2 1 • : Í I . H 2 . No entan­to, embora raras, existem na literatura referências e sintomas neurológicos di­versos: paraplegia". 1 0 - 2 S - 4 0 ; comprometimento de raizes sensitivas, moto­ras ou da cauda eqüina 1 0 , 2 Í )- 4". Na revisão bibliográfica feita por David­son e Shillito 1 0 quanto aos quadros neurológicos determinados pelo granuloma eosinófilo da coluna vertebral, estes autores citam a existência de lesão com­binada de motoneurónio superior e inferior. Nes ta r e f e r ê n c i a 4 1 é citado um caso de granuloma eosinófilo localizado na 11" vértebra torácica, cuja sintoma­tologia revelava sinais de comprometimento de 10" e 11" raizes torácicas.

Baseados na literatura por nós compulsada, podemos afirmar que este caso de granuloma eosinófilo merece destaque especial, não somente devido a sua loaclização na coluna cervical, bem como pelos aspectos radiológicos, pelas características da sintomatologia neurológica e, principalmente, pela existência de alterações de tipo inflamatorio no líquido cefalorraqueano.

RESUMO

É re l a t ado u m caso de g r a n u l o m a eosinófilo da coluna cervical em menino b ranco de 10 anos de idade que a p r e s e n t a v a dor cervical na a l t u r a de C5-C6, hemipares ia d i re i ta que evoluiu u l t e r i o r m e n t e p a r a t e t r apa re s i a , mis ta , de tipo motoneurón io inferior p a r a m e m b r o s super iores e de t ipo motonêuron io super ior

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p a r a m e m b r o s inferiores. O e x a m e do líquido ce fa lo r raquano (LCR) revelou a l t e r ações de t ipo inf lamator io . Radiograf ias da coluna cervical m o s t r a v a m apenas aspec to i r r egu la r da apófise espinhosa de C6 com ra r e f ação na base . Houve a c e n t u a d a e r áp ida me lho ra do quadro neurológico e normal ização do L C R n a vigência de cór t ico te rap ia e, r e a g r a v a m e n t o da s in tomatologia neuro­lógica b e m como das a l t e rações no LCR após supressão da refer ida medicação . A biópsia do processo espinhoso da sex ta v é r t e b r a cervical revelou t r a t a r - s e de g r a n u l o m a eosinófilo. A evolução foi exce lente após r ad io te rap ia local asso­ciada a cor t icos teróides . São discut idas a s ca rac t e r í s t i ca s do caso e daqueles referidos na l i t e r a tu r a .

SUMMARY

Unusual neurological, cerebrospinal fluid and roentgenografic manifestations of eosinophilic granuloma of the cervical spine: a case report.

A case of eosinophilic g r a n u l o m a of t h e cervical spine in a t en year-old wh i t e boy is repor ted . T h e pa t i en t complained of pos ter ior cervical pain a t t he level of C5-C6 and r igh t hemipares i s t h a t progressed to mixed t e t r apa re s i s ( lower m o t o r neuron in upper l imbs and upper m o t o r neuron in lower l imbs) . E x a m i n a t i o n of t h e cerebrospinal fluid ( C S F ) disclosed an in f l ammato ry reac ­t ion; radiologic s tudies of t h e cervical spine showed an i r r egu la r aspec t wi th deminera l iza t ion a t t he base of spinous process of C6. T h e pa t i en t was t r e a t e t i n t e rmi t en t l y wi th cor t icosteroids (p redn i sone) ; t h e r e was an improvemen t of neurologic symptoms and the examina t ion of the C S F w a s n o r m a l wi th in a few days, each t i m e he took the drug . Neurologic symptons and abnormal i t i e s of t h e C S F r e c u r r e d af te r d iscont inuat ion of cor t i co therapy . Examina t i on of a f r a g m e n t of t h e spinous process and neighbor ing t i ssues of C6, t a k e n by biopsy, disclosed eosinophilic g r anu loma . Rad io the rapy w a s then indicated, plus cor t i ­costeroids. T h e r e was remission of all neurologic s y m p t o m s and signs. T h e u n u s u a l f ea tu res of t he case a r e discussed in relat ion to o the r s r epor t ed in the l i t e r a t u r e .

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